Music therapy following preterm birth : Results from a pragmatic trial evaluating the effects of parental singing on bonding and parent mental health

Abstract

Bakgrunn

Prematur fødsel er et stort globalt helseproblem som rammer både foreldre og barn. Som regel er prematur fødsel en uventet hendelse som medfører mye stress og bekymring for foreldre. Usikkerhet, og frykt for barnets liv og helse kan prege hverdagen på nyfødtintensivavdelingen. Prematurfødte barn er i risiko for en rekke langsiktige helseutfordringer, men også foreldre rapporterer belastninger og symptomer på psykisk uhelse, som angst og depresjon, etter prematur fødsel. En sentral antakelse i dette forskningsprosjektet er at prematur fødsel kan ha en negativ innvirkning på utviklingen av kontakten og kvaliteten av båndet mellom forelder og barn, på engelsk kalt bonding. Tidligere forskning har funnet positive effekter av musikkterapi (MT) på premature nyfødte sin hjertefrekvens, respirasjonsfrekvens, stressnivå og spising, samt på angst hos mødre. Det er imidlertid behov for mer forskning i form av større studier som undersøker både korttids- og langtidseffekter av musikkterapi etter prematur fødsel på barn, foreldre, og på felles utfallsmål som bonding.

Dette doktorgradsprosjektet ble gjennomført som en del av “LongSTEP” (Longitudinal Study of music Therapy’s Effectiveness for Premature infants and their caregivers), en multinasjonal, pragmatisk, randomisert kontrollert studie (RCT). Hovedmålet med LongSTEP er å undersøke langtidseffekten av musikkterapi under innleggelse på nyfødtintensiv avdeling, og/eller som oppfølging etter utskrivelse, på båndet mellom mor og barn. I tillegg undersøkes både korttids- og langtidseffekter av musikkterapi på foreldrenes psykiske helse og barnets utvikling.

Mål

Doktorgradsprosjektet består av tre delstudier der alle data ble innsamlet gjennom LongSTEP. De tre delstudiene hadde følgende mål: 1) å utdype det teoretiske rammeverket for musikkterapi-intervensjonen og beskrive de essensielle elementene i intervensjonsprotokollen, 2) å rapportere korttidseffektene av musikkterapi under innleggelse på nyfødtintensiv på båndet mellom mor og barn, og på foreldrenes psykiske helse, og 3) å evaluere treatment fidelity - om musikkterapien ble gjennomført i tråd med LongSTEPs intervensjonsprotokoll i begge intervensjonsfaser av studien (under innleggelse og ved oppfølging etter utskrivelse).

Metode og prosedyrer

LongSTEP ble designet som en 2×2 faktoriell, multinasjonal, pragmatisk RCT. Dette doktorgradsprosjektet rapporterer korttidseffektene fra studien målt ved utskrivelse fra nyfødtintensivavdelingen. Deltakere i studien var premature barn født før svangerskapsuke 35 og foreldrene deres. De ble rekruttert fra åtte nyfødtintensivavdelinger fordelt på fem land: Argentina, Colombia, Israel, Norge og Polen. Deltakerne ble randomisert til enten kontrollgruppen som mottok standardbehandling gjennom innleggelsen, eller til intervensjonsgruppen som fikk musikkterapi i tillegg. Musikkterapien besto av tre sesjoner per uke, der foreldrene måtte delta i minst to av dem. Musikkterapi-intervensjonen som ble evaluert i studien bygger på prinsipper fra ressursorientert musikkterapi og utviklingstilpasset- og familiesentrert omsorg. Musikalsk interaksjon ble individuelt tilpasset barnas utvikling og behov i øyeblikket. Foreldres stemme ble vektlagt som en unik ressurs for å styrke båndet mellom foreldre og barn, og var det viktigste musikalske elementet i sesjonene. Musikkterapeutens rolle var å støtte opp om den musikalske interaksjonen mellom foreldre og barn. For å gi rom til foreldrenes stemme og tilrettelegge for at de skulle bli hørt, brukte musikkterapeuten andre instrumenter sparsommelig (Artikkel I). Hovedutfall i studien var endringer i mor-barn-båndet målt med Postpartum Bonding Questionnaire (PBQ). Sekundærutfall var depresjon hos mor og angst hos begge foreldre målt med henholdsvis Edinburgh Postpartum Depression Scale og Generalized Anxiety Disorder-7. Effekten av musikkterapi ble målt ved å teste gruppeforskjeller med en lineær sammensatt modell, (ANCOVA), justert for behandlingssted på grunn av stratifisert randomisering (Artikkel II). Fidelity-målinger ble gjort med Likert-skalabaserte spørreskjemaer utviklet spesifikt for studien. Spørreskjemaenes interne konsistens ble evaluert med Cronbach’s alpha, og interrater-reliabilitet med intraclass korrelasjonskoeffisient og Gwet’s AC. Fidelity-skåringer ble analysert med deskriptive metoder (Artikkel III).

Resultater

I perioden mellom august 2018 og april 2020 ble 213 familier rekruttert til studien. Av disse ble 108 randomisert til standardbehandling og 105 til musikkterapi. En svært høy andel av deltakerne gjennomførte de planlagte sesjonene og ble værende i studien. Musikkterapien ble evaluert som sikker og gjennomførbar. Fidelity-analysen viste at musikkterapien ble gjennomført og mottatt som planlagt ved alle studiens behandlingssteder. Dette indikerer høy anvendelighet av tilnærmingen i ulike kulturelle kontekster og nyfødtintensivavdelinger med høy foreldre-tilstedeværelse. Vi fant imidlertid ingen signifikante forskjeller mellom gruppene på verken primæreller sekundærutfall målt ved utskrivelse. Den estimerte gruppeeffekten (95% CI) for PBQ var –0.61 (–1.82 to 0.59). På baseline-målingen skåret kun 4% (9/209) av mødrene over terskelen for indikasjon på et problematisk mor-barn-bånd. I begge grupper skåret mødrene under terskelen for indikasjon på depresjon ved baseline. Mødre i begge grupper, og fedre i intervensjonsgruppen hadde indikasjoner på mild angst ved baseline.

Konklusjoner

Selv om musikkterapien i studien var godt mottatt av deltakerne og vurdert som sikker og gjennomførbar, kunne vi ikke påvise noen signifikant forbedring av morbarn- båndet som et resultat av intervensjonen. Mangelen på effekt kan muligens forklares av den svært lave forekomsten av problemer med mor-barn-båndet i utgangspunktet. Funnene våre utfordrer antagelsen om at mange foreldre strever med båndet til barnet og har utfordringer med psykisk helse etter prematur fødsel. I fremtidige studier av ressursorienterte musikkterapitilnærminger ved prematur fødsel anbefaler vi å velge utfallsmål som er bedre i stand til å fange opp det som er hovedhensikten, nemlig å styrke ressurser. Det kan være for eksempel foreldres mestringstro, empowerment og livskvalitet.

Background

Preterm birth is recognized as a major global health problem with potential adverse consequences for both infants and parents. The unexpected event of preterm birth is stressful, and often leaves parents with fears and worries for their baby’s survival and health. Long-term sequalae of prematurity involve a range of health problems for infants, and some parents report mental health challenges, such as anxiety and depression, following preterm birth. A key assumption in the present research is that preterm birth may have a negative impact on parent-infant bonding. Previous research has confirmed positive effects of music therapy (MT) on premature infants’ heart rate, respiratory rate, stress levels and feeding volume, as well as maternal anxiety. However, more large-scale, rigorous investigations of short- and long-term infant and parent outcomes, as well as mutual parent-infant outcomes like bonding, are necessary.

This PhD-project was realized as a part of the multinational, pragmatic, randomized controlled trial (RCT) “LongSTEP” (Longitudinal Study of music Therapy’s Effectiveness for Premature infants and their caregivers). The overall aim of LongSTEP was to determine whether MT, delivered during a neonatal intensive care unit (NICU) stay, and/or during follow-up post-discharge, is superior to standard care in improving long-term mother-infant bonding, parent mental health and infant development.

Aims

The present thesis consists of three substudies for which all data were collected within LongSTEP. The aims for the substudies were: 1) to further develop and refine the theoretical framework and essential elements of the MT protocol; 2) to measure and report the short-term effects of the RCT on mother-infant bonding and parent mental health; and 3) to evaluate treatment fidelity of the MT intervention in both the NICU and post-discharge phases of the LongSTEP trial.

Methods and procedures

The LongSTEP trial was designed as a 2×2 factorial, multinational, pragmatic RCT. In this thesis, the short-term effects of the MT-intervention were analyzed at the timepoint of discharge from NICU. Participants were premature infants born before week 35 of gestation and their parents recruited from eight NICUs in five countries: Argentina, Colombia, Israel, Norway, and Poland. Participants were randomized to either the control group receiving standard care throughout NICU hospitalization or the intervention group receiving MT in addition to standard care. MT during NICU consisted of three weekly sessions throughout hospitalization. Parents were required to participate in at least two of three weekly sessions.

The MT approach was built on principles from resource-oriented MT, and developmental- and family-centered care. Musical interaction was tailored according to, and informed by, infant neurodevelopment and behavioral needs. Parents’ voices were emphasized as a unique resource to build and strengthen the parent-infant bond. Hence, parental voice was promoted as the main musical source in our intervention. The role of the music therapist was a collaborative and supportive one, intentionally leaving space for parents’ voices to be heard by minimal use of accompanying instruments (Article I). The primary outcome, mother-infant bonding, was measured with the Postpartum Bonding Questionnaire (PBQ). Secondary outcomes, maternal depression, and parent anxiety were measured with the Edinburgh Postpartum Depression Scale and Generalized Anxiety Disorder-7, respectively. Effects were examined by testing group differences at discharge by linear mixed effects models (ANCOVA), adjusted for site due to stratified randomization (Article II). Treatment fidelity was measured with Likert-scale-based questionnaires designed specifically for the study. The internal consistency of the questionnaires was evaluated with Cronbach’s alpha. Interrater reliability was measured with an intraclass correlation coefficient and Gwet’s AC. Fidelity scores were analyzed with descriptive methods (Article III).

Results

A total of 213 families were recruited between August 2018 and April 2020. 108 of them were randomized to standard care, 105 to MT. Treatment uptake and retainment in the study was very high, and the MT approach was feasible and safe. Treatment fidelity analyses showed that MT was delivered and received as intended across the included sites. This indicates high applicability of the approach across cultural contexts where parents’ presence in NICU is high. However, we found no significant differences between groups, neither on the primary outcome, mother-infant bonding, nor the secondary outcomes, maternal depression, and parent anxiety, as measured at discharge from NICU. The estimated group effect (95% CI) for the PBQ was –0.61 (–1.82 to 0.59). At baseline, only 4% (9/209) of the mothers scored above the threshold for impaired bonding. For maternal depression, both groups scored below the clinical cutoff at baseline. Mothers in both groups, and fathers in the MT group, showed mild anxiety at baseline.

Conclusions

While the MT intervention with emphasis on parental singing was found feasible and well-accepted by the participants across the sites, results from the RCT showed no significant improvements of mother-infant bonding in the MT group. These results may be attributed to an already good mother-infant bonding in most enrolled participants at the outset. Our findings challenge the assumptions of problematic bonding and poor parent-mental health following preterm birth. We propose that future studies on the effect of resource-oriented MT approaches in NICU-settings with high parental presence and participation choose outcomes that are less pathology-oriented, such as parent self-efficacy, empowerment, and quality of life.