Oral health and quality of life among patients born with cleft lip and/or palate in Bergen, Norway
Doctoral thesis
Permanent lenke
https://hdl.handle.net/11250/3173312Utgivelsesdato
2025-01-31Metadata
Vis full innførselSamlinger
Sammendrag
Leppe-kjeve-ganespalte (LKG) er en medfødt misdannelse som forekommer blant 1,8/1000 fødsler i Norge. Behandling i Norge utføres og administreres av to nasjonale tverrfaglige medisinske grupper, en på Rikshospitalet i Oslo og en på Haukeland Universitetssykehus i Bergen. Det synlige avviket i ansiktet, problematisk hørsel og talefunksjon, samt høy forekomst av tann og kjeveavvik (agenesi og underbitt) kan gi negativ påvirkning av livskvalitet og oral helserelatert livskvalitet i denne pasientgruppen.
Målsetting med dette doktorgradsarbeidet var a) kartlegge forekomst av forskjellige spalte diagnoser og tann og kjeveavvik blant barn med spalte ved senter for LKG i Bergen, b) vurdere behandlingsresultat ved 16 år klinikk og behov for ytterligere tannbehandling, c) vurdere selv-rapportert oral helserelatert livskvalitet blant en gruppe 16 år gamle pasienter og relatere dette til kliniske funn, d) undersøke norske kjeveortopeder sin kunnskap om spalteproblematikk og utfordringer og erfaring med behandling av denne pasientgruppen.
Studie I var en tverrsnitts studie av 989 pasientjournaler med alle undergrupper av spalter hentet fra 6-års klinikk ved senter for LKG i Bergen, Norge. Innhentet data var kjønn, spaltediagnose, tanndiagnoser (agenesier, tannstilling og bitt forhold). Studie II var en tverrsnitts studie av 1019 pasientjournaler med analyse av kjeveortopedisk resultat ved 16 års klinisk undersøkelse og behov for ytterligere tannbehandling. Evaluering av resultat var etter skala benyttet i Bergen siden 1996 for tre momenter; 1) profil basert på lateralt røntgenbilde, 2) tannstilling og behov for kjeveortopedi og/eller protetikk, og til slutt 3) behov for orthognatisk kirurgi. Studie III var innhenting av kliniske data kombinert med spørreundersøkelse om oral livskvalitet (OHIP-14) blant 153 16 år gamle pasienter med alle typer spalter. Studie IV var en spørreundersøkelse sendt til alle norske kjeveortopeder som ikke jobber i spalte teamene. Spørsmål var om kunnskap om spalter, erfaring og utfordringer med behandling av denne pasientgruppen.
Funn fra Studie I viste at isolert ganespalte var mest hyppig (39.5%) og det var relativt lik fordeling mellom spalte kun i leppen (30.5%) og totalspalter som inkluderte både enkeltside og dobbeltsidige spalter (30%). Forekomsten av pasienter med agenesier var 36.5%, overtallige tenner hos 17.8%, og tapptenner hos 7.5% av pasientene. Omtrent 50% av pasientgruppen hadde en eller flere bittfeil, og 61.4% av pasienter med totalspalter hadde underbitt og Angle klasse III avvik. Agenesi og Angle klasse III okklusjon hadde en positiv assosiasjon (OR =1.8, p≤ 0.001). På tross av 93.4% av pasientgruppen mottok kjeveortopedisk behandling for å korrigere tannstilling og bittfeil, viste funn i Studie II at 31.6% hadde behov for ytterligere tannbehandling (kjeveortopedi, protetikk og/eller orthognatisk kirurgi) i voksen alder. Agenesi økte risiko for tilbakeliggende overkjeve (OR=3.62), behov for kjeveortopedi og protetikk (OR=5.20), og underbitt med behov for orthognatisk kirurgi (OR=4.86). Studie III viste at totalspalter hadde dårligste verdier for alle kliniske indikatorer og samtidig lavest målt livskvalitet. Psykologiske aspekter og tale var mest relatert til lav livskvalitet, og funksjonelle aspekter var minst påvirket. Uavhengig av spaltetype, viste funn at pasienter med tilbakeliggende overkjeve og underbitts profil hadde laveste livskvalitet. Videre var pasienter med agenesi og ujevn tannstilling, minst fornøyd med utseende på tenner. Studie IV viste at 80% av norske kjeveortopeder hadde god kunnskap om spaltepasienter, men 86 % beskrev behandlingen som både teknisk vanskelig og tidkrevende. En stor del av de som svarte på undersøkelsen (63.7%) hadde behandlet færre enn 20 pasienter i sin karriere. Undersøkelsen avdekket ønske om mer undervisning om spalteproblematikk.
Doktorgradsarbeidet viser at pasienter med spalte har et stort behov for kjeveortopedi i ungdomsårene og behov for interdisiplinær tannbehandling i voksen alder. Alle pasienter ved klinikken i Bergen følger same behandlingsprotokoll, men det er store individuelle forskjeller mellom omfang av spaltene og kompleksitet i tannavvikene som igjen gir store forskjeller i behandlingsresultat. Mer omfattende type spalte og agenesier gav størst utslag på grad av redusert oral helserelatert livskvalitet. Kjeveortopeder i Norge har god kjennskap til problemstillinger forbundet med pasienter med spalte, men liten erfaring og et stort ønske om ytterligere undervisning innen dette feltet av kjeveortopedien.
Studien understreker behov for individuelt behandlingsopplegg for å gi best mulig behandlings resultat og best mulig selvopplevd livskvalitet blant pasienter født med leppe-kjeve-ganespalte. In Norway, cleft lip and/or palate (CL/P) incidence is 1.8 per 1000 live births. Treatment is provided by two multidisciplinary teams, one in Oslo and one in Bergen. Agenesis, peg-shaped teeth, and malocclusions are more prevalent than in the wider population, hence visible orofacial defects might impact oral health-related quality of life (OHRQoL).
The aims of this thesis were a) to assess the frequency and distribution of various types of clefts and dental anomalies among 6-years-old patients under treatment at the National Centre for CLP in Bergen, and b) to investigate outcomes and further dental treatment needs at the age of 16 years, c) to assess the impact of facial clefts on self-reported OHRQoL in a cohort of patients at age 16, and finally d) to evaluate Norwegian community orthodontists’ experience and knowledge of orofacial clefts and perceived treatment challenges.
Paper 1 comprised an analysis of dental records from 989 patients on their 6-year-old clinical consultation day, to assess cleft types and dental anomalies. Paper II was from the dental records of 1019 patients seen on their 16-year-old clinical consultation day. It comprised an analysis of treatment outcomes and future dental treatment needs, based on the Bergen Orthodontic Grading Index (BOG index). Paper III was a questionnaire survey sent to 153 patients, extracted from the cohort in Paper II, to assess the association between self-reported OHRQoL and the clinical assessment. Paper IV was based on a survey among all orthodontists outside the CLP teams in Norway, about their experience, knowledge, and perceived challenges in treating patients with CL/P.
From Paper I, isolated cleft of the palate (CP) was the most common condition (39.5%),30.5% had an isolated cleft of the lip (CL), and 30% had a complete unilaterally or bilaterally cleft of the lip, jaw, and the palate (U/BCLP). The frequencies of agenesis, supernumeraries, and peg-shaped teeth were 36.5%, 17.8%, and 7.5%, respectively. More than 50% of the cohort had malocclusion. Of those with complete CLP, 61.4% had Angle Class III occlusion. Agenesis and Class III occlusion were positively associated (OR =1.8, p≤ 0.001). Although most of the subjects (93.4%) had already undergone orthodontic treatment, Paper II showed that 31.6% still needed further dental interventions as adults. Missing teeth increased the risk of a retrognathic maxilla (OR=3.62), the need for orthodontic and prosthodontic treatment (OR=5.20), a negative overjet and the need for orthognathic surgery (OR=4.86). In Paper III, at age 16 years, those with UCLP and BCLP had poorer outcomes for all clinical indicators and the poorest OHRQoL. The highest oral impact was for psychological domains and articulation, the least for functional domains. Respondents with poor intermaxillary relationships (ANB<0º) had the poorest OHRQoL. Those with agenesis or malalignment dentition were less satisfied with their dental aesthetics. Paper IV disclosed adequate knowledge of CLP treatment among 80% of Norwegian orthodontists. Time-consuming procedures and technical difficulties were reported by 86% of the responders. The majority (63.7%) responded that they have treated a limited number (fewer than 20) of patients with CL/P. Among those who considered themselves inadequately trained to treat CL/P patients, the perceived need for more education was four-fold higher.
This thesis shows a cohort of patients with a higher need for interdisciplinary dental treatment than the population without clefts. All patients followed the same treatment protocol, but a large diversity of cleft severity and dental problems gave very diverse outcomes. The original cleft pattern and multiple missing teeth negatively influence dental status and treatment needs at age 16 years, and more severe cleft types and agenesis influenced the OHRQoL negatively. Norwegian orthodontists have adequate knowledge but should receive additional theoretical education and clinical training in managing patients with CL/P.
This thesis underscores the need for comprehensive, individualized treatment plans and interdisciplinary dental services for patients with cleft lip and/or palate (CL/P). This focus should contribute to achieving the highest possible dental treatment outcome, and oral health-related quality of life for patients with CL/P.
Består av
Paper I: Pattern of clefts and dental anomalies in six-year-old children: a retrospective observational study in western Norway. Saele P, Østhus E, Ådalen S, Nasir EF, Mustafa M. Acta Odontol Scand. 2017 Mar;75(2):100-105. The article is not available in BORA due to publisher restrictions. The published version is available at: https://doi.org/10.1080/00016357.2016.1260770Paper II: Dental treatment needs among 16-year-old patients with CLP: an observational study in western Norway. Saele P, Anne N. Åstrøm, Manal Mustafa. Cleft Palate Craniofacial Journal 2024, in press. The accepted version is available in the thesis file. The published version is available at: https://doi.org/10.1177/10556656241286323
Paper III: Orthodontic status and association with oral health-related quality of life – a study of 16-year-old Norwegians with Cleft Lip and Palate. Saele P, Manal Mustafa, Anne N. Åstrøm Int. J. Environ. Res. Public Health 2024, 21, 550. The article is available at: https://hdl.handle.net/11250/3163346
Paper IV: Norwegian Orthodontists’ Experience and Challenges with Treatment of Patients with Cleft Lip and Palate. Saele P, Åstrom, AK, Gjengedal H, Nasir EF, Mustafa M. Cleft Palate Craniofac J. 2022 Jul;59(7):859-866. The article is available at: https://hdl.handle.net/11250/2990327